24 oktober 2022.
Het International Journal of Environmental Research and Public Health publiceerde onlangs een paper met de titel “Key Features of a Multi-Disciplinary Hospital-Based Rehabilitation Program for Children and Adolescents with Moderate to Severe Myalgic Encephalomyelitis/Chronic Fatigue Syndrome ME/CFS” [Belangrijkste kenmerken van een multidisciplinair ziekenhuisgebaseerd revalidatieprogramma voor kinderen en adolescenten met matige tot ernstige Myalgische Encefalomyelitis/Chronisch Vermoeidheidssyndroom ME/CVS]. De onderzoekers bekeken retrospectief de dossiers van 27 kinderen en jongeren (K&J) die in 2015 werden behandeld in een revalidatieprogramma op de afdeling en later werden ontslagen uit de ME/cvs-dienst.
Bij het uiteenzetten van de beweegredenen voor de studie, verwijst het document naar de nieuwe ME/cvs-richtlijnen die een jaar geleden door het Britse National Institute for Health and Care Excellence werden uitgegeven. Maar het vermeldt niet de kernbevinding van de richtlijnen – dat cognitieve gedragstherapie en graduele oefentherapie niet langer moeten worden aanbevolen als behandelingen voor de ziekte. (Deze vaststelling betekende een volledige omkering van de aanbevelingen in eerdere richtlijnen uit 2007). De paper vermeldt ook niet dat NICE de kwaliteit van het bewijs voor de CGT/GET-aanpak als “zeer laag” of slechts “laag” beoordeelde.
En dat is een echt probleem, want deze zin staat direct na de verwijzing naar NICE: “het bewijs voor behandeling bij K&J is beperkt, hoewel er enig bewijs is dat cognitieve gedragstherapie (CGT) heilzaam kan zijn.” Hm. Is de bevinding van NICE niet relevant voor deze bewering? Waarom vermelden de auteurs niet wat NICE heeft geconcludeerd? Het is natuurlijk ongepast om saillante maar ongemakkelijke feiten te negeren. Suggereren dat CGT “nuttig kan zijn” zonder te vermelden dat dit officieel niet het geval is, is onaanvaardbaar en suggereert een zeker gebrek aan academische integriteit.
(Interessant is dat de studie deze onthullende zin bevat: “bij volwassenen hebben studies <10% herstel tot premorbide niveaus aangetoond tijdens de periode van follow-up.” Deze verklaring lijkt de PACE-studie te ondermijnen en gooit in wezen de valse beweringen van 22% herstel onder de bus. De verklaring komt beter overeen met de bevindingen van de nieuwe PACE-analyse, gepubliceerd in BMC Psychology, waaruit bleek dat alle vier de groepen “herstel”-percentages hadden – volgens de criteria van het PACE-protocol – in de enkele cijfers, zonder statistisch significante verschillen tussen de groepen. Ik was coauteur van die paper).
Bij de ME/cvs-dienst, zo wordt ons verteld, “werken ergotherapie, fysiotherapie, gespecialiseerde en afdelingsverpleegkundigen, en geestelijke gezondheidszorg en medische teams nauw samen om op maat gemaakte, veelzijdige revalidatie te bieden”. Bij de beoordeling van de uitkomsten onderzochten de auteurs vier domeinen: mobiliteit/activiteit, onderwijs, slaap en betrokkenheid bij sociale of recreatieve activiteiten. Ze ontwikkelden hun eigen schalen door de eerste drie domeinen te verdelen in verschillende stadia van verbetering; het vierde werd behandeld als een tweeledig/dubbel construct. Alles goed en wel, maar zoals zij zelf opmerken in het hoofdstuk over de beperkingen van de paper, is dit “uitkomstkader” niet eerder onderzocht of gevalideerd. Is het betrouwbaar? Wie weet?
En hier is nog een addertje onder het gras: “uitkomsten werden gemeten door het beoordelen en afwegen van capaciteiten op deze vier gebieden zoals beschreven door clinici en therapeuten tijdens hun eerste beoordelingen in de kliniek en bij ontslag.”Met andere woorden, de beoordelingen onder dit “uitkomstkader” waren gebaseerd op de interpretaties door clinici van wat de patiënten zeiden – niet direct op wat de patiënten zelf zeiden. Dat betekent dat we het perspectief van de clinici moeten vertrouwen en geen manier hebben om na te gaan of het werkelijk overeenkomt met hoe de patiënten antwoordden.
Dit introduceert zeker de mogelijkheid of waarschijnlijkheid van een onbekende mate van vooringenomenheid. Het is immers waarschijnlijk dat clinici, net als patiënten, gegevens interpreteren op een manier die overeenkomt met hun bewuste of onbewuste belangen – in dit geval hun belang om te geloven dat hun werk als clinicus effectief is en dat patiënten inderdaad beter worden. Dat komt natuurlijk bovenop de vooringenomenheid, die de antwoorden van patiënten zelf op vragen en vragenlijsten waarschijnlijk beïnvloedt. Aangezien de gerapporteerde resultaten vrij bescheiden zijn, is er veel ruimte om de geloofwaardigheid van de gegevens in twijfel te trekken.
Wat waren de resultaten? Dit is wat er in de paper staat: “bij ontslag uit onze dienst toonden 23/27 (85%) K&J verbetering op één of meer domeinen tijdens hun periode van therapie op de afdeling. In totaal vertoonden 15 van de 23 (65%) K&J die geen voltijds onderwijs volgden, verbetering. In totaal verbeterden 12 van de 24 (50%) die slaapproblemen hadden, hun slaappatroon tijdens de behandeling. Verder toonden 19/27 (70%) een verbetering van hun fysieke vermogens en 16/27 (59,2%) een verbetering van hun sociale vaardigheden. Tenslotte toonden 8/27 (30%) patiënten verbetering op alle vier de gebieden.”
En de conclusie van de studie? “Deze studie toont aan hoe onze multidisciplinaire aanpak met dagbehandeling en opnames voor intensieve therapie effectief tegemoet komt aan de individuele behoeften van K&J met matige tot ernstige ME/cvs.”
De studie toont natuurlijk niets van dat alles aan. Zonder een controle- of vergelijkingsgroep is het onmogelijk een zinvolle conclusie te trekken. We hebben geen idee of deze vermeende verbeteringen al dan niet verband houden met de interventies. Misschien weerspiegelen de bevindingen gewoon natuurlijke schommelingen van de ziekte of spontaan herstel. Dus het gebruik van causale taal – zoals de bewering dat de bevindingen “aantonen” dat de interventie “effectief iets aanpakt” – is ongegrond en niet te rechtvaardigen.
In het algemeen suggereren de beschikbare gegevens dat kinderen met de ziekte meer kans hebben om te herstellen dan volwassenen. In dit geval wijzen de resultaten – indien geloofwaardig gerapporteerd, en dat is een grote “indien” bij de leden van de ideologische CGT/GET-brigades – erop dat de patiënten in de steekproef over het algemeen enige verbetering ondervonden gedurende de periode van de retrospectieve analyse. Maar de steekproef zelf was slechts een fractie van de honderden patiënten die dat jaar door de dienst werden gezien. Zijn ze representatief voor de patiëntenpopulatie? Dat weten we niet.
De auteurs wijzen op het ontbreken van een controlegroep als een beperking. Maar zij leggen niet uit waarom zij geen controlegroep hebben samengesteld. Evenmin vermelden zij dat de studieopzet hen verhindert, of zou moeten verhinderen, om beweringen of gevolgtrekkingen te maken in verband met causaliteit. Dit is een verslag van de interpretaties van onderzoekers van de behandelingsresultaten van clinici op basis van een niet eerder getest schema. Wetenschappelijk en logisch gezien is dat alles wat erover gezegd kan worden.
Dit is niet de eerste keer dat ik kritiek heb op het werk van de hoofdauteur, Terry Segal, een arts aan het University College London. Drie jaar geleden, in wat een transparante poging leek om de ontwikkeling van de nieuwe NICE-richtlijnen te beïnvloeden, was zij de hoofdauteur van een review van kinderbehandelingen voor ME/cvs. In de samenvatting benadrukte de review slechts één interventie – de dwaze interventie bekend als Lightning Process (LP) – als zijnde “bewezen effectief”. Haar citaat voor deze alarmerende bewering was natuurlijk de pediatrische LP-studie van professor Esther Crawley – een verbazingwekkend en flagrant geval van onderzoekswangedrag, naar mijn mening. Die LP-paper stond vol valse beweringen over de onderzoeksmethodologie, waardoor het misschien ook als potentieel frauduleus kan worden omschreven.
Destijds schreef ik Dr. Segal en wees op de problemen met de LP-studie. (Het wetenschappelijk tijdschrift, Archives of Disease in Childhood, had zijn correctie van 3000 woorden, die bevestigde wat ik over de paper had gedocumenteerd, nog niet gepubliceerd). Dr. Segal hield geen rekening met deze informatie, wat voor mij wijst op een ernstig gebrek aan beroepsethiek. Alles wat zij schrijft, moet met de grootste voorzichtigheid worden bekeken, en niets van wat zij beweert moet voor waar worden aangenomen.
© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling Zuiderzon, redactie NAHdine, ME-gids.
