12 februari 2024.
Zoals ik onlangs in een bericht schreef, heeft het tijdschrift NeuroImage: Clinical zojuist een brief gepubliceerd van een door mij georganiseerde groep over de onjuiste weergave van bevindingen met betrekking tot de prevalentie van functionele neurologische stoornissen (FNS). Ze hebben ook een reactie gepubliceerd van de auteurs van het artikel dat we bekritiseerden. De bevindingen in kwestie waren afkomstig van de Scottish Neurological Symptoms Study (SNSS), een groot project dat een tiental jaar geleden meerdere artikelen opleverde.
Sindsdien hebben meer dan 50 gepeerreviewde artikelen beweerd, zich beroepend op de SNSS, dat de prevalentie van FNS in poliklinieken neurologie 16% is en/of dat FNS de op één na meest voorkomende diagnose is in die klinieken. In feite, zoals onze brief uitlegt, is het enige aanvaardbare percentage voor FNS dat uit de SNSS geciteerd kan worden 5,5% is, wat de patiënten vertegenwoordigt die gediagnosticeerd werden met symptomen van conversiestoornis – loop- en motorische stoornissen, niet-epileptische aanvallen en sensorische stoornissen – en die in de studie als “functioneel” gecategoriseerd werden. (Conversiestoornis is de vroegere naam voor FNS.) Het hogere percentage was voor een groep die veel deelnemers omvatte die gezamenlijk als “psychologisch” werden bestempeld, wat een veel grotere gecombineerde “functioneel/psychologische” categorie opleverde.
Toen we initieel naar NeuroImage: Clinical schreven over de opgeblazen prevalentieclaim in een van die meer dan 50 artikelen, een paper uit 2021 genaamd “Neuroimaging in functional neurological disorder: state of the field and research agenda” [Neurobeeldvorming bij functionele neurologische stoornissen: stand van zaken en onderzoeksagenda], stemden het tijdschrift en de auteurs snel in met een correctie. Onze groep vond dat de voorgestelde correctie, zoals die was geschreven, een ontoereikende remedie was. Maar we accepteerden het als het best haalbare.
Nadat er overeenstemming was bereikt over de correctie, stuurde ik een brief naar de hoofd- en senior auteurs van de paper in NeuroImage: Clinical. In de brief bedankte ik hen voor hun akkoord om het citaat te corrigeren en drong er vervolgens bij hen op aan om de gerelateerde onjuiste voorstellingen van de SNSS te corrigeren in verschillende andere artikelen waarvan een van hen de hoofd- of hoofdauteur was. (Dit aantal omvatte niet de vele andere artikelen waarin een van beiden als coauteur optrad, maar niet als hoofd- of senior auteur).
Ik hoorde niets meer. Niet lang daarna liet het tijdschrift me echter weten dat de auteurs hun toestemming voor een correctie hadden ingetrokken. Wat? Ik vond dit moeilijk te begrijpen. Wat voor onderzoekers zouden hun toestemming voor een correctie intrekken? Waren ze verbaasd of boos dat ik hen aanspoorde om hun andere artikelen te corrigeren? Zouden ze zich niet gerealiseerd of verondersteld hebben dat een correctie in één artikel een correctie in andere artikelen met dezelfde fout zou vereisen?
De andere medeondertekenaars van de brief waren net zo verbijsterd als ik. Niemand van ons had ooit gehoord van iemand die een overeenkomst om een correctie uit te brengen, introk. Vermoedelijk vonden de auteurs het vooruitzicht om contact op te nemen met veel andere tijdschriften over de noodzaak om onjuiste beweringen te corrigeren, te onaantrekkelijk om over na te denken.
In plaats daarvan nodigde het tijdschrift ons uit om een brief in te sturen als correspondentie. Gezien de omstandigheden, gingen we akkoord. De brief onderging twee peerreviewrondes; zowel onze eerste als onze latere versies werden ook op een preprintserver geplaatst. (Ze kunnen hier en hier worden gelezen. Het is gemakkelijk om enkele veranderingen te onderscheiden die tijdens dit proces plaatsvonden. In onze eerste brief werd bijvoorbeeld de instemming van de auteurs benadrukt om het artikel te corrigeren, en hun daaropvolgende intrekking van deze instemming; de definitieve versie deed dat niet).
Zelfs na acceptatie bleven er complicaties. Om de een of andere reden publiceerde het tijdschrift eerst de reactie van de auteurs op onze brief en daarna pas de brief zelf. Dat is rechtgezet en zowel onze brief als het antwoord staan nu online.
Ons punt is vrij eenvoudig. FNS is geen synoniem van de SNSS-categorie “functioneel/psychologisch” en zou niet gepresenteerd moeten worden alsof dat wel zo was. Zoals onze brief opmerkte, is wat hier gebeurde een voorbeeld van het fenomeen dat bekendstaat als “diagnoseverruiming”. De auteurs deden een gewaagde bewering en haalden vervolgens een onderzoek aan dat deze bewering overduidelijk niet ondersteunde. Het is vanzelfsprekend, of zou dat moeten zijn, dat het verkeerd weergeven van de bevindingen van een onderzoek dat geciteerd wordt, onacceptabel is.
Het is niet verrassend dat de auteurs van het artikel het niet met ons eens zijn. Maar zij behoren tot de leiders op het gebied van FNS, dus er staat veel op het spel in debatten over prevalentie – zoals duidelijk blijkt uit de zeer uitgebreide lijst van “verklaarde belangenverstrengeling” die bij het artikel zelf is gevoegd en hun reactie op onze brief. (Natuurlijk heb ik mijn eigen “verklaarde belangenconflicten” in verband met mijn crowdfundingssteun).
*********
Proberen te bewijzen dat FNS hetzelfde is als “functioneel/psychologisch”.
In het antwoord van de auteurs erkennen ze wat onbetwistbaar is – de bewering dat FNS de op één na meest voorkomende diagnose is, was gebaseerd op een herinterpretatie van de gegevens van de studie waarnaar verwezen wordt. Vervolgens geven ze vier alinea’s met rationalisaties en rechtvaardigingen waarom het volgens hen legitiem was om FNS gelijk te stellen aan de “functionele/psychologische” groep in de SNSS. Laten we eens kijken.
Paragraaf #1: De zin was een “scène setting statement” [‘beeldbepalende verklaring’] bedoeld om een “korte opmerking” te maken en de epidemiologie van FNS was niet “de focus van ons artikel”.
Het is moeilijk om de relevantie van deze punten in te zien. Dat het de bedoeling was om algemene opmerkingen te maken over een kwestie die niet de focus van een artikel was, is geen aanvaardbare reden voor het schenden van gepaste rapportage- en citeerpraktijken. Een verklaring mag nooit een flagrante verkeerde voorstelling geven van de referentie die ter ondersteuning wordt geciteerd, ongeacht de context. Bovendien is de beeldbepalende aard van de zin een deel van wat de citatie zo beledigend en ethisch onhoudbaar maakt, omdat de auteurs hun verdraaiing van de gegevens in de openingsalinea van het artikel presenteren als een algemene bewering van een feit.
Paragraaf #2: De “functionele/psychologische” categorie in de SNSS is vrijwel gelijk aan wat we nu FNS zouden noemen.
Deze lange paragraaf is de kern van het antwoord van de auteurs, en het is één groot bedrog. Hier is de kern van de verdediging, waarin de auteurs uitleggen wie in de “functionele/psychologische” groep viel, naast degenen met symptomen van een conversiestoornis:
“Anderen kregen het etiket ‘niet-organisch’ opgeplakt en weer anderen kregen een psychiatrische diagnose zoals angst en depressie, maar zouden neurologische symptomen hebben gehad om doorverwezen te worden naar een neurologische kliniek. Sommige andere patiënten hadden problemen zoals duizeligheid en cognitieve moeilijkheden die waarschijnlijk overeenkomen met de moderne diagnoses van functionele duizeligheid en functionele cognitieve stoornis die nu beschouwd worden als onderdeel van FNS.”
Deze uitleg maakt ons punt duidelijk. Het hebben van onverklaarbare symptomen die als “niet-organisch” bestempeld worden, of het hebben van angst of depressie plus neurologische symptomen, staat niet gelijk aan een FNS-diagnose; duizeligheid of cognitieve moeilijkheden evenmin. Het is niet omdat sommige mensen met deze klachten nu als FNS gediagnosticeerd zouden worden door uitbundige voorstanders van FNS, dat dit een excuus is voor het op grote schaal herinterpreteren van de diagnoses die werkelijk gesteld werden door alle angstige, depressieve, duizelige en cognitief gestoorde deelnemers aan de SNSS.
Vervolgens stellen de auteurs het volgende: “De categorie verwijst dus naar een bredere groepering van functionele neurologische symptomen die klinische neurologen zullen herkennen.” Nogmaals, deze verklaring bevestigt onze kritiek. In de zin uit de paper van 2021 die wij in twijfel trokken, verklaarden de auteurs op gezaghebbende wijze dat FNS de op één na meest voorkomende diagnose was. Hier lijken ze toe te geven dat ze FNS gebruikten als afkorting voor deze “bredere groepering” – of diegenen in deze “bredere groepering” nu wel of niet voldoen aan de vereiste FNS-criteria. Met andere woorden, dezelfde experts die volhouden dat FNS geen diagnose van uitsluiting is maar dat er klinische symptomen nodig zijn om een diagnose te stellen, zijn bereid om die vereiste over het hoofd te zien en een “bredere groepering” aan te duiden wanneer ze hogere prevalentiecijfers van FNS willen claimen. Ze passen één reeks criteria toe wanneer ze het over diagnose hebben en een veel lossere wanneer ze het over prevalentie hebben.
Paragraaf #3. Latere artikelen hebben de hogere percentages onderschreven.
Net als paragraaf 1, is dit punt irrelevant voor onze zorgen over de beslissing van de auteurs om de bevindingen van een baanbrekend artikel in het veld verkeerd weer te geven. Ze haalden geen andere onderzoeken aan; ze haalden een specifiek onderzoek aan. Bovendien is de SNSS nog steeds het meest uitgebreide onderzoek in zijn soort, met veel meer deelnemers en waarbij veel meer neurologen betrokken waren dan bij de andere twee onderzoeken die de auteurs noemen.
4. Waar diagnoses staan in dit soort lijsten, hangt af van veel factoren.
Net als paragraaf #1 en #3 is dit punt irrelevant. De bezorgdheid die we in onze brief uitten, had geen betrekking op algemene kwesties over de complexiteit van het rangschikken van een lijst met diagnoses. Wat die complexiteiten ook zijn, ze rechtvaardigen niet het verkeerd voorstellen van de bevindingen van een belangrijke studie. De auteurs kozen er zelf voor om FNS te rangschikken als de tweede meest voorkomende diagnose in poliklinieken neurologie. Nu willen ze lezingen geven en hun mening geven over de verschillende factoren die invloed hebben op de rangschikking.
**********
Het komt hier op neer: een groep vooraanstaande onderzoekers heeft belangrijke gegevens van een prominent onderzoek in hun vakgebied verkeerd weergegeven. Ze werden uitgescholden. In plaats van openlijk hun fout te erkennen en te corrigeren, hebben ze een niet-overtuigend antwoord gegeven – waarbij ze de geldigheid van de kritiek hebben gedocumenteerd.
© David Tuller voor Virology Blog. Vertaling admin, redactie NAHdine, ME-gids.
