Jennie Spotila, Occupy CFS, 12 mei 2016
Op 12 mei was het Internationale Bewustmakingsdag voor ME/CVS, en wat mij het meest bezighoudt, is de status van PACE-Gate: de controverse over het ontwerp, de uitvoering en resultaten van de PACE-studie. PACE is de grootste klinische studie bij ME/cvs, en vergeleek graduele oefentherapie, adaptieve pacing, ondersteunende medische zorg en cognitieve gedragstherapie (expliciet gericht op de foutieve overtuigingen van de patiënten over hun ziekte). De eerste paper over de resultaten werd in de Lancet in 2011 gepubliceerd, maar er zijn tientallen fouten in het ontwerp en de uitvoering van de studie. Verzoeken om data en heranalyse van conclusies zijn op vele fronten gaande. Terwijl PACE van intens belang is voor de ME/cvs-gemeenschap omdat de resultaten ervan als basis gebruikt zijn voor aanbevelingen voor behandeling, hebben de problemen belangrijke implicaties die verder gaan dan ME/cvs voor zowel wetenschappers als de betrokken wetenschappelijke tijdschriften.
PACE-gate werd gelanceerd door academicus/journalist David Tuller, DrPH (gastdocent aan de School of Public Health en Graduate School of Journalism aan de University of California, Berkeley) met zijn artikelenserie uit 2015, Trial By Error, die de slechte wetenschap in PACE ontmantelde. Tuller werd bijgestaan door het werk van vele “burgerwetenschappers,” ME/cvs-patiënten werkten jarenlang om de studie zorgvuldig te analyseren en zoveel data als zij konden te bemachtigen.
Al vijf jaar lang hebben ME/cvs-patiënten ervan geweten en benadrukt dat de resultaten van de studie – zelfs als deze perfect ontworpen en uitgevoerd was – niet van toepassing zijn op ons, omdat de proefpersonen vermoeid waren, en helemaal niet aan ME/cvs leden. Maar zoals Dr. Tuller in zo gedetailleerd beschreef, was de studie het tegenovergestelde van perfect ontworpen en uitgevoerd. Proefpersonen konden verslechteren tijdens de duur van de studie en nog steeds als hersteld worden beschouwd aan het einde vanwege de post-hocveranderingen in het ontwerp van de studie – en dat is maar één van de tientallen fundamentele fouten in de PACE-studie. Toch wordt de studie nog steeds bejubeld als het grootste klinische onderzoek naar onze ziekte en als bewijs dat wij alleen maar meer beweging nodig hebben en de “overtuiging” dat we ziek zijn van ons af moeten schudden, om te kunnen herstellen. Terwijl dit doet denken aan het te water laten van duizend schepen, brachten de artikelen van Dr. Tuller het schandaal van slechte wetenschap in de hoogste versnelling en de inspanningen om de waarheid over PACE boven tafel te krijgen, begonnen zich te vermenigvuldigen.
Pogingen om data van de PACE-studie te beveiligen – geanonimiseerd om patiënten te beschermen, natuurlijk – zijn van belang voor wetenschappers binnen en buiten de wereld van ME/cvs. Zoals zij jarenlang hebben gedaan, gaan de PACE-auteurs door met het blokkeren van deze inspanningen. In november 2015 diende Dr. James Coyne (Hoogleraar in de gezondheidspsychologie aan het Universitair Medisch Centrum in Groningen) een verzoek in om de data van het PLoS ONE-artikel over de kostenefficiëntie van de behandelingen die in de PACE-studie werden geëvalueerd. King’s College London weigerde het verzoek, en stelde dat dit “ergerlijk” was. Dit veroorzaakte een storm van protesten van wetenschappers, waaronder die van Retraction Watch die de redenen voor de weigering “absurd” noemde. Dr. Coyne maakte PLoS bewust van zijn verzoek, omdat het beleid van PLoS vereist dat auteurs hun data beschikbaar maken voor papers die in tijdschriften van PLoS gepubliceerd worden. Op 9 mei 2016 heeft Dr. Coyne nog steeds de data niet ontvangen en het is onduidelijk of PLoS daadwerkelijk haar beleid ten aanzien van het delen van data, zal uitvoeren. Dr. Coyne zei mij, “Ik laat het in de handen van PLoS. Ik overweeg een scala aan reacties als het tijdschrift de data niet produceert of de paper terugtrekt.”
© Radhika Bhatt, U.S. Department of Commerce Data Service
In december 2015 werd Dr. Tuller bijgestaan door Dr. Vincent Racaniello (Professor in de microbiologie en immunologie aan Columbia University), Dr. Ron Davis (Professor in de biochemie en genetica, Stanford University) en Dr. Bruce Levin (Professor in de biostatistiek, Columbia University), bij het indienen van een verzoek voor “de ruwe data voor alle vier de groepen van de studie” over de primaire uitkomsten en metingen van herstel. Dit verzoek werd door Queen Mary University of London in januari 2016 afgewezen. Dr. Tuller vertelde me dat zij in beroep zijn gegaan tegen deze beslissing, maar dat QMUL weigerde om een herbeoordeling te doen. Tuller en de andere wetenschappers diende een beroep in bij de Information Commissioner’s Office maar zij verwachten dat het vele maanden zal duren voordat de ICO een beslissing zal nemen.
Valerie Eliot Smith heeft de trage vorderingen gevolgd in het geval van een ander PACE-dataverzoek aan QMUL. Alem Matthees diende een verzoek in voor de PACE-data, QMUL weigerde, en hij ging in beroep bij de ICO. De Information Commissioner deed uitspraak in zijn voordeel, maar QMUL ging in beroep tegen die beslissing bij het First Tier Tribunal (Recht op Informatie). Die hoorzitting werd eind april [2016] gehouden en een beslissing wordt zeer binnenkort verwacht.
Bij gebrek aan directe toegang tot de data, zijn er meerdere verzoeken voor het onafhankelijk beoordelen van de PACE-data gedaan. In november 2015 publiceerden Dr. Vincent Racaniello en vijf collega’s een open brief aan Dr. Horton, de hoofdredacteur van The Lancet, en drongen er bij de publicatie op aan om “een onafhankelijke heranalyse van de PACE-data op individueel niveau na te streven.” Na drie maanden zonder een antwoord van Dr. Horton, publiceerde Dr. Racaniello de open brief opnieuw, deze keer samen met nog 36 wetenschappers. Dr. Racaniello vertelde mij dat Dr. Horton “ons uitnodigde om dit als een ‘officiële’ brief aan de Lancet in te dienen, die gepubliceerd zou worden; en dat deden we. Geen reactie van hem of de Lancet tot op heden.” Dr. Horton reageerde niet op mijn verzoek om commentaar over wanneer deze brief gepubliceerd zal worden.
Rond dezelfde tijd vroegen 12 ME/cvs-organisaties uit de VS de Centers for Disease Control en de Agency for Health Research and Quality om de onderwerpen die in het onderzoek van Dr. Tuller werden opgeworpen, te onderzoeken. Onder andere vroegen de organisaties dat de CDC alle aanbevelingen op basis van de PACE-studie uit haar medische onderwijsmateriaal zou verwijderen, en vroegen AHRQ om haar systematische bewijsreview te herzien in het licht van de zorgen met betrekking tot de PACE studie en de Oxford casusdefinitie. Mary Dimmock informeerde mij dat AHRQ ermee instemde om “de resultaten per casusdefinitie te heranalyseren en ook CGT uit de algemene therapie te verwijderen,” maar er is geen tijdlijn voor deze herziening van de systematische review.
Belangenbehartigers hebben zich ook niet stil gehouden. Meer dan 2200 mensen voegden zich bij de verzoeken van CDC en AHRQ. Meer dan 12.000 mensen tekenden een petitie van MEAction die de terugtrekking eiste van de claims in de PACE-papers in de Lancet en Psychological Medicine, en vragen verder dat onafhankelijke onderzoekers volledige toegang krijgen tot de geanonimiseerde ruwe gegevens van de studie.
Ik vroeg Dr. Tuller waar hij denkt dat de PACE-controverse naar toe gaat. Hij zei, “Ik moet geloven dat de wetenschappelijke gemeenschap langzamerhand zal eisen dat het teruggetrokken moet worden, of dat de druk om de data vrij te geven zo overweldigend zal zijn, dat QMUL uiteindelijk zal beslissen dat haar institutionele belangen afwijken van die van de auteurs. Misschien zal het tribunaal sterk pleiten voor het vrijgeven van de data – of misschien het tegenovergestelde. Ik weet het niet.”
Dr. Racaniello was niet zo optimistisch. Hij zei, “Ik denk dat ze doorgaan met negeren, verdoezelen en hun gebruikelijke reacties te geven totdat wij allemaal dood zijn. Ik heb niet de hoop dat de PACE-auteurs, of de Lancet, op een zinvolle manier zullen antwoorden totdat er meer protest komt.”
Wat kunnen we doen? Dr. Racaniello zei, “Deel de artikelen van David Tuller over wat er fout is aan de studie. Als die te ingewikkeld zijn, gebruik dan zijn samenvatting met verschillende punten. De patiëntengemeenschap is actief geweest, maar we hebben meer wetenschappers en artsen nodig om het probleem zwaarder te laten wegen.”
Ik denk dat de meningen van wetenschappers hier de sleutel zijn tot een oplossing. Dr. Racaniello zei mij, “Ik denk dat het slechte wetenschap is die slecht beoordeeld is. Waarom de Lancet niet opnieuw wil onderzoeken, is mij een raadsel. De Lancet werd eerder met dit probleem geconfronteerd. PLoS lijkt terug te krabbelen van het uitvoeren van haar eigen beleid voor het delen van data. De PACE-auteurs en hun universiteiten weigeren keer op keer elk dataverzoek. En in tegenstelling tot de afgelopen vijf jaar, doen de Lancet, PLoS, PACE-auteurs en universiteiten dit niet tegen zogenaamde ergerlijke patiënten die zogenaamd deel uitmaken van een zogenaamde grote samenzwering om hun levens moeilijk te maken. De Lancet, PLoS, PACE-auteurs en universiteiten doen het tegen wetenschappers die niet eerder met ME/cvs geassocieerd werden.
Mijn ervaring als een belangenbehartiger voor ME/cvs heeft mij geleerd dat deze ziekte de perfecte casestudie is voor veel problemen in onderzoek, beleid en medische zorg. De PACE-studie is één voorbeeld hiervan. Alle wetenschappers die geven om sterke peerreview, open data, en verificatie van resultaten, zouden moeten geven om PACE, zelfs als zij geen zier om ME/cvs geven. Iedereen die geeft om het vertalen van goede wetenschap in beleid, medische educatie en gezondheidszorg zou om PACE moeten geven, zelfs als zij niet in ME/cvs geïnteresseerd zijn.
Maar zoals ik vorig jaar zei, en ik zeg het dit jaar opnieuw: We zullen niet de verandering zien die we nodig hebben en de investering van hulpbronnen die we nodig hebben, totdat we een manier vinden om het bewustzijn om te zetten in actie. Als belangenbehartigers zouden we alles moeten doen wat we kunnen om te communiceren over de PACE-problemen naar wetenschappers buiten de ME-gemeenschap. Zij kunnen helpen om het signaal voldoende te versterken om de Lancet, PLoS, PACE-auteurs en universiteiten zover te krijgen dat zij er aandacht aan besteden en de noodzakelijke acties uitvoeren om PACE-gate op de juiste manier af te sluiten.
© Jennie Spotila, Occupy CFS. Vertaling Meintje, redactie Zuiderzon, ME-gids.
Vertaald en geplaatst met toestemming van Jennie Spotila. Gelieve niet te kopiëren of elders te plaatsen a.u.b.
Lees ook
- Trial by error: de verontrustende zaak van de PACE-studie over ME/CVS (1)
- Trial by error: de verontrustende zaak van de PACE-studie over ME/CVS (2)
- Trial by error: de verontrustende zaak van de PACE-studie over ME/CVS (3)
- Onderzoekers van de PACE-studie antwoorden David Tuller
- David Tuller reageert op de PACE-onderzoekers
- Petitie : Misleidende claims van PACE-studie moeten teruggetrokken worden
- Trial by error, vervolgd: heeft de PACE-studie echt een “strikt criterium” voor herstel toegepast?
- Trial by error, vervolg: Waarom is het “zusteronderzoek” van de PACE-studie “verdwenen” en vergeten?
- Overheid beveelt vrijgave van de gegevens van de PACE-studie
- Proffen schrijven open brief aan The Lancet en vragen herevaluatie van PACE-resultaten
- Open brief van Invest in ME over de PACE-studie aan de redacteur van The Lancet
- Trial by error, vervolgd: Het werk van het PACE-team voor verzekeringsmaatschappijen “houdt geen verband” met PACE. Echt waar?
- In het kielzog van het onderzoek van David Tuller, publiceren de PACE-onderzoekers een follow-upstudie
- ME Association: We betwisten het follow-uprapport van de PACE-studie
- Professor Jonathan Edwards: PACE-studie is “waardeloos”
- Oninterpreteerbaar: Fatale fouten in het PACE follow-uponderzoek van het chronisch vermoeidheidssyndroom
- Waarom de wetenschappelijke wereld het nodig heeft dat de PACE-gegevens worden vrijgegeven
- Reporter hekelt studie naar chronisch vermoeidheidssyndroom: ik stopte bij 14.000 woorden – genoeg was genoeg
- Een “moreel equivalent van oorlog” en de PACE-studie over chronisch vermoeidheidssyndroom
- Waarom ME-patiënten kritisch zijn over de PACE-studie
- Was onafhankelijke peerreview van de papers over de PACE-studie mogelijk?
- James Coyne over de “objectiviteit” van NHS Choices en het belachelijk maken van ME/CVS-patiënten
- Wat er voor nodig is voor Queen Mary om een verzoek om wetenschappelijke gegevens als “ergerlijk” te verklaren
- Update van mijn formeel verzoek voor het vrijgeven van de gegevens van de PACE-studie
- Formeel verzoek aan PLOS One om een Uitdrukking van Bezorgdheid uit te vaardigen voor de PACE-studie
- Waarom ik niet weet hoe PLOS zal reageren op de weigering van de auteurs om de data vrij te geven
- Antwoord van PLOS One op de bezorgdheid over de weigering van King’s College om de PACE-data te delen
- Proffen verzoeken om de gegevens van de PACE-studie
- King’s College London rekt tijd nog wat meer door weigering te herhalen om PACE-onderzoeksdata vrij te geven
- Herkennen wanneer het “beschermen van de privacy van patiënten” louter een excuus is voor het niet delen van de data
- Herzien van de economische analyse van de PACE-studie in PLoS One
- Een inkijk in de aanval op het delen van data
- Trial By Error, vervolgd: vragen voor Dr. White en zijn collega’s van de PACE-studie
- Niet-bekendgemaakte belangenconflicten in reviewprotocol van interventies voor medisch onverklaarde symptomen
- Trial by error, vervolgd: heeft de PACE-studie werkelijk bewezen dat graduele oefentherapie veilig is?
- Trial by error, vervolgd: meer nonsens van The Lancet Psychiatry
- We zijn tenminste niet ergerlijk
- Verdere inzichten in de oorlog tegen het delen van data
- Trial by error, vervolgd: een paar woorden over pesterijen
- Het heroverwegen van het beleid rond het onderzoek naar en de behandeling van ME/CVS
- Opnieuw een open brief aan de Lancet
- What About ME? Deel 1: ME-patiënten vragen patiëntenorganisaties kleur te bekennen t.a.v. PACE
- Ook België steunt in open brief de globale oproep om de PACE-data vrij te geven
- Lezing Dr. David Tuller en Prof. Frans Visser tijdens Nederlandse première Forgotten Plague
- Petitie met 12.000 handtekeningen aan The Lancet bezorgd om de PACE-studiedata vrij te geven
- Open brief Prof. Malcolm Hooper aan The Lancet
- Een half jaar gaat voorbij zonder de vrijgave van PACE-studiedata uit PLOS One
